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ORIGINALES

Estudio radiológico del síndrome de hipertensión venosa renal izquierda en la edad pediátrica Santiago Mendizábala • Elena Románb • M. Dolores Muroc • M. Jesús Estebanc • M. José Sanahujaa • José Simóna a

Servicio de Nefrología. Hospital Infantil La Fe. Valencia. Servicio de Pediatría. Hospital de Orihuela. Alicante. España. c Servicio de Radiodiagnóstico. Hospital infantil La Fe. Valencia. España. b

Radiologic Study of the Nutcracker Syndrome in Children Objetivos: Valorar la aportación al diagnóstico y actitud terapéutica de los métodos de imagen utilizados en nuestros casos con síndrome de hipertensión venosa renal izquierda (SHVRI).

Objectives: To evaluate the contribution of different diagnostic imaging techniques to the diagnosis and treatment approach in our cases of nutcracker syndrome..

Material y métodos: Se revisaron las exploraciones —ecografía modo B, Doppler-color, tomografía computarizada (TC) helicoidal y venografía renal— de nueve pacientes con SHVRI. Se observó la vena renal izquierda (VRI), su situación anatómica, los posibles trayectos anómalos, el paso en la pinza aortomesentérica, su diámetro y la velocidad de flujo en diferentes porciones. Se midió la distancia entre aorta y arteria mesentérica y su ángulo en el paso de la VRI. Mediante venografía renal selectiva se cuantificó el gradiente de presión entre VRI y vena cava inferior. Se visualizó la circulación colateral varicosa compensadora.

Material and methods: We review the imaging studies (b-mode ultrasound, color Doppler ultrasound, helical CT, and renal venography) performed in nine patients with nutcracker syndrome. We observed the left renal vein (LRV), its anatomic position, possible anomalous tracts, the aortomesenteric portion, diameter, and flow velocity in different portions. We measured the distance between the aorta and the mesenteric artery and the angle between these two vessels where they cross the LRV. Using selective renal venography, we quantified the pressure gradient between the LRV and the inferior vena cava. Finally, we evaluated the visualization of the compensating collateral venous circulation.

Resultados: Tres pacientes muestran trayectos anómalos de la VRI, dos en posición retroaórtica y uno con vena renal accesoria varicosa por drenaje anómalo, y seis con compresión de VRI en la pinza aortomesentérica. La relación velocidad de flujo porción aortomesentérica/ hiliar de VRI fue de 3,35 (1,5-5,4); el diámetro en hilio renal de 7,18 mm (5-9); la relación diámetros entre ambas porciones de 2,84 (2,53,6); la distancia aortomesentérica de 3 mm (2,1-4,3), y el ángulo aortomesentérico de 23° (15-26). Dos pacientes presentaron gradiente de presión VRI respecto a vena cava < 3 mmHg y cuatro ≥ 3 mmHg.

Results: Anomalous LRV tracts were found in three patients; in two cases the LRV coursed behind the aorta and in one an accessory varicose renal vein was present due to anomalous drainage. The LRV was compressed at the level of the aorta and mesenteric artery in six patients. The mean flow velocity ratio for the aortomesenteric/hilar portion of the lRV was 3.35 (1.5-5.4). The mean diameter of the renal hilum was 7.18 mm (5-9). The ratio between diameters of the two portions was 2.84 (2.5-3.6). The aortomesenteric distance was 3 mm (2.1-4.3), and the aortomesenteric angle was 23º (15º-26º). Two patients exhibited a pressure gradient between the LRV and the inferior vena cava < 3 mmHg and four patients ≥ 3 mmHg.

Conclusiones: Las anomalías anatómicas de la VRI observadas en TC helicoidal y la hipertensión venosa medida por diferencia de gradiente entre VRI y vena cava con circulación colateral varicosa, son demostrativas del síndrome; sin embargo, la velocidad de flujo, el diámetro de la VRI y las medidas anatómicas de la pinza aortomesentérica no fueron concluyentes. Palabras clave: Hematuria. Fenómeno de cascanueces. Ecografía Doppler. Tomografía computarizada. Venografía.

Conclusions: The anatomic anomalies of LRV observed at helical CT and the venous hypertension measured by the pressure gradient between the LRV and the inferior vena cava with collateral varicose circulation were diagnostic of the syndrome. Contrarily, flow velocity, LRV diameter, and anatomic measurements of the aortomesenteric pass failed to provide a conclusive diagnosis. Key words: Hematuria. Nutcracker syndrome. Doppler ultrasound. Computed tomography. Venography.

E

l síndrome de hipertensión venosa renal (SHVRI) define el conjunto de síntomas clínicos consecutivos al atrapamiento de la VRI entre la aorta y la arteria mesentérica a su paso por el espacio aortomesentérico, o en el trayecto anómalo de la vena

Correspondencia: SANTIAGO MENDIZÁBAL. Servicio de Nefrología Pediátrica. Hospital Infantil La Fe. Avda. de Campanar, 21. 46009 Valencia. España. [email protected] Recibido: 27-IV-2004 Aceptado: 25-I-2005 33

renal en el espacio retroaórtico1-5. El síndrome, conocido en práctica médica como fenómeno de «cascanueces», se manifiesta clínicamente por hematuria, síndrome de vena gonadal y varicocele, consecutivos todos ellos a la hipertensión venosa renal, por la dificultad de flujo a la cava, que se trasmite en dirección retrógrada hacia el parénquima renal, con formación de circulación venosa colateral compensadora y posibilidad de rotura de las finas paredes de estas venas peripiélicas y periureterales6. Un cuadro clínico similar, aunque menos frecuente, puede manifestarse por compresión a partir de diversas estructuras como nervios aberrantes7, quistes8 o fibrosis retroperitoneal ocasionada por intervenciones o radioterapia9, así como por drenajes anóma-

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los de venas renales2. Algunos pacientes se diagnostican en el curso de exploraciones abdominales efectuadas en estudios motivados por otras situaciones clínicas como traumatismos10. En ocasiones es difícil la distinción entre variantes anatómicas venosas y una verdadera anomalía capaz de causar las manifestaciones clínicas que definen el SHVRI. Así, nuestro objetivo ha sido evaluar los diferentes métodos de imagen utilizados en nuestros casos con SHVRI, su aportación al diagnóstico y a la actitud terapéutica a seguir. MATERIAL Y MÉTODOS Se describen nueve niños con el diagnóstico de presunción de SHVRI. Todos los pacientes eran varones con una edad entre 8 y 15 años, con un hábito constitucional normal, excepto dos casos que presentaban una severa cifoescoliosis, uno de ellos por tetraplejia espástica secundaria a hipoxia connatal. El estudio inicial en todos los pacientes se hizo mediante ecografía modo B y en siete se realizó ecografía Doppler color. Para la obtención de imágenes se utilizó un equipo power Doppler (Power vision 6000 Toshiba) y un transductor de 3,7 MHz. El examen ecográfico se realizó con el paciente en decúbito supino e incluía secciones trasversales y oblicuas para visualizar de forma adecuada la VRI desde el hilio renal hasta el cruce aortomesentérico. En la ecografía modo B se valoró la situación anatómica de la VRI, la posibilidad de anomalías en su trayecto y la existencia de imágenes de compresión en la pinza aortomesentérica, como dilatación y cambio de calibre. El Doppler color se realizó con un ángulo Doppler menor de 60°, filtro de pared el mínimo y anchura de muestra de 2 mm. Mediante la ecografía Doppler color se midió la velocidad de flujo de la VRI en la por-

ción lateral, próximo al hilio y en el cruce entre la aorta y la arteria mesentérica superior, y se obtuvo la relación entre ambas medidas. El criterio ecográfico de la existencia de venas colaterales fue la presencia de flujo venoso en vasos tortuosos próximos a la VRI. Se realizó ecografía Doppler testicular para el estudio de posible varicocele izquierdo. En un segundo tiempo se practicó una angio-TC helicoidal, con medición de diámetro de la VRI en su porción anterior y posterior al espacio aortomesentérico, la distancia entre la cara anterior de la aorta y la posterior de la arteria mesentérica así como el ángulo formado por ambas. En seis pacientes se realizó una venografía renal izquierda selectiva, a través de vena femoral, con la valoración de la imagen de compresión y el gradiente diferencial de presión entre la VRI en su trayecto anterior al paso aortomesentérico y la vena cava. Se investigó la presencia de varicosidades peripiélicas o periureterales y la circulación colateral a través de la vena espermática. En un paciente se realizó resonancia magnética (RM) y en otro una cistoscopia.

RESULTADOS Los pacientes presentaban una hematuria de característica urológica, en ocasiones con coágulos, acompañada de sintomatología clínica de astenia, anemia aguda (2 casos), dolor lumbar y existencia de varicocele con dilatación de la vena espermática (2 casos). La hematuria se refiere relacionada con el ejercicio físico deportivo, y se muestra macroscópica en 8 pacientes, y es de carácter persistente en uno de ellos. Sólo en un paciente la hematuria era microscópica persistente; se exploró a consecuencia de traumatismo abdominal con rotura renal izquierda, y se observó una vena renal retroaórtica (tabla 1).

TABLA 1 CARACTERÍSTICAS DE LOS PACIENTES Caso

Edad inicio síntomas (años)

1

9

2

8

3

12

4

10

5

12

6

9

7

12

8

15

9

9

Sintomatología clínica Diagnóstico Hematuria roja con coágulos tras deporte (ciclismo/fútbol) Anemia y necesidad de transfusión. Dolor lumbar izquierdo. Fatiga VRI retroaórtica Microhematuria persistente un año VRI retroaórtica Hematuria roja con coágulos tras deporte (golf) Fatiga. Astenia. Dolor lumbar izquierdo Vena renal accesoria con drenaje anómalo Hematuria roja tras deporte (fútbol/ciclismo). Dolor testicular recidivante (Varicocele izquierdo). Dolor lumbar izquierdo Atrapamiento en espacio aortomesentérico Hematuria roja recidivante tras deporte (fútbol) Atrapamiento en espacio aortomesentérico Hematuria roja recidivante tras deporte (gimnasia) Atrapamiento en espacio aortomesentérico Hematuria roja recidivante tras deporte (fútbol/gimnasia) Atrapamiento en espacio aortomesentérico Hematuria roja constante. Anemia. Transfusión. Proteinuria Dolor lumbar izquierdo Atrapamiento en espacio aortomesentérico Hematuria roja tras deporte. Dolor lumbar izquierdo. Litiasis renal derecha Dolor testicular recidivante (varicocele izquierdo) Atrapamiento en espacio aortomesentérico

Tratamiento Autotrasplante

Conservador Conservador Conservador Conservador Conservador Colocación de stent Conservador

VRI: vena renal izquierda.

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A B Fig. 1.—Compresión de la VRI en el espacio aortomesentérico. A) Ecografía Doppler-color, corte trasversal. Muestra una marcada dilatación de la vena renal izqierda (VRI) (flecha gruesa) con disminución del calibre a su paso aortomesentérico (flecha fina) y la presencia de la vena espermática (VE). B) Mismo paciente que A. Tomografía computarizada (TC) vascular. Dilatación de la VRI y compresión en el espacio aortomesentérico. Aorta (A), arteria mesentérica superior (AMS).

B

A Fig. 2.—Ecografía Doppler color de la vena renal izquierda (VRI) con medidas de velocidades en ambas porciones y presencia de una vena espermática (VE) dilatada. A) VRI no dilatada (flechas), sin cambio de calibre. Vena espermática (VE) de gran calibre. B) Curva espectral de la VRI en el hilio renal, velocidad 0,09 m/seg. C) Curva espectral de la VRI obtenida en la porción aortomesentérica, velocidad 0,41 m/seg. Relación entre ambas 4,56.

En cuatro pacientes se objetivó en la ecografía inicial una dilatación de VRI en su trayecto anterior al paso aortomesentérico, que se confirmó posteriormente en la imagen de la TC helicoidal (fig. 1). En cuatro pacientes la relación de velocidad de flujo en la VRI entre la porción aortomesentérica y porción hiliar fue de 3,35 (rango: 1,5-5,4). Dos presentaban varicocele y dilatación de la vena espermática. Un paciente, sin observar dilatación de la VRI en el hilio renal, tenía una relación de velocidad de flujo entre ambas porciones de 4,5, y se observó la presencia de una vena espermática dilatada y un varicocele izquierdo (fig. 2). En un paciente, la VRI no presentaba dilatación en ecografía ni en la TC, las características de la VRI, del espacio aortomesentérico y 35

C

del gradiente de presión entre VRI y vena cava eran normales, y en la RM se visualizó una vena renal accesoria ingurgitada y varicosa que desembocaba en una vena lumbar ascendente fina (fig. 3). En un paciente la dilatación de la VRI era leve en la ecografía, y se observaba de forma más precisa en la imagen obtenida en la TC helicoidal En la TC helicoidal se puso de manifiesto en 2 pacientes la existencia de una VRI retroaórtica, que dejaba vacío el espacio aortomesentérico y estaba comprimida a su paso entre la aorta y el cuerpo vertebral de la columna lumbar. En uno de ellos (fig. 4), con una reducción superior a un 50% de su diámetro,

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diferencial entre VRI y vena cava se muestran en la tabla 2. El diámetro medio de la VRI previo al paso aortomesentérico es de 8,3 mm (rango: 5-9). La relación de diámetros previo y posterior al espacio aortomesentérico es de 3 (rango: 2,5-3,6). La distancia aortomesentérica media es de 3,4 mm (rango: 2,1-4,3). El ángulo aortomesentérico en todos los casos es agudo, media de 22° (rango: 15-26). Un paciente presentaba un gradiente diferencial de presión VRI respecto a vena cava de 2 mmHg, mientras que en los otros cuatro el gradiente de presión era ≥ 3 mmHg (tabla 2). En dos pacientes se practicó corrección quirúrgica, mediante autotrasplante y colocación de stent. En un tercer paciente cesó la microhematuria tras la anulación funcional del riñón izquierdo por el traumatismo abdominal sufrido en accidente de tráfico. En los restantes seis pacientes se mantiene una actitud conservadora, y en su seguimiento se observa una reducción de los episodios de hematuria. DISCUSIÓN Fig. 3.—Resonancia magnética. Vena renal izquierda (VRI) accesoria varicosa con drenaje a una vena lumbar ascendente.

con existencia de severas varices peripiélicas en el estudio venográfico y un gradiente diferencial de presión entre VRI y vena cava de 4 mmHg. En los seis pacientes con compresión aortomesentérica, las medidas de diámetro de la VRI, la relación y diferencia entre el diámetro previo y posterior al paso aortomesentérico, la distancia aortomesentérica en el paso de VRI y el gradiente de presión

Si la valoración del origen nefrourológico de una hematuria es en ocasiones compleja, concretar el diagnóstico de un síndrome de atrapamiento de la VRI es difícil y no se puede establecer con métodos de rutina. Por ello, y una vez descartadas las causas más comunes, es importante considerar la sospecha de su origen vascular, y planificar de forma escalonada las exploraciones más complejas que puedan orientar el diagnóstico. Una macrohematuria de características urológicas o una microhematuria con hematíes no dismórficos, ambas en relación con el ejercicio físico y deportivo, junto a la detección de varicocele y el acompañamiento de una sintomatología inespecífica de astenia, son datos que en su conjunto deben orientar hacia la sospecha diagnóstica. La eco-

A

Fig. 4.—A) Tomografía computarizada (TC) vascular. Vena renal izquierda (VRI) retroaórtica con compresión en sentido anteroposterior de más del 50% de su luz. Sigue un trayecto descendente uniéndose la VCI en L4. B) Venografía. El estudio selectivo de la VCI muestra circulación colateral tortuosa en el hilio renal. Aproximadamente en el tercio proximal del hilio y en sentido ascendente, sale una vena que conecta tanto con la VCI como con la VCS correspondiente a la vena hemiacigos. Tomas de presión en hilio 15-16 mmHg y en VCI 12 mmHg.

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TABLA 2 RESULTADOS DE LAS EXPLORACIONES REALIZADAS Eco-Dopler VRI Velocidad de flujo Caso

Relación entre porción Ao-Me/ porción distal

1 2 3 4 5 6 7 8 9 VN (12-19) V.HVRI (12-19)

5,4 2 1,5 4,5 2,57 ± 0,7 2,8 ± 1,5 5,21 ± 2,55 7,9 ± 2,7

TC helicoidal Características VRI y espacio aortomesentérico (Ao-Me)* Diámetro Preespacio (mm)

Relación pre/post

VRI VRI 3,5 VRI 9 8,1 5,6 8,2 5 8,3 7,7 ± 1,8 (3,2-10,5) 9,5 ± 2,6 9,5 ± 2,6

Retroaórtica Retroaórtica 1,75 Accesoria 3,6 2,7 2,7 2,7 2,5 3,8 1,2 ± 0,1 (1,1-1,4) 4,6 ± 1,6 (1,9-8)

Distancia Ao-Me (mm)

Ángulo Ao-Me 25° 28° 45°

9 Varicosa 3 2,1 2,7 4,3 2,9 5,7 6 ± 1,5

15° 23° 26° 26° 24° 19° 40°-90°

4,5 ± 0,6

< 40°

Venografía renal izquierda selectiva Imagen compresión de VRI

Grad. presión VRI-VC (mmHg)

Positiva

4

Negativa

1

Positiva

4

Positiva Positiva Positiva

3 2 3 Normal < 1 Límite 1-3 ≥3

VRI: vena renal izquierda; VC: vena cava; Ao-M: aortomesentérico; VN: valores normales; V.HVRI: valores hipertensión venosa renal.

grafía Doppler y el Doppler color pueden constituir el paso previo a la práctica de otros estudios más invasores como TC helicoidal, TC helicoidal tridimensional11 o RM. La realización de procedimientos invasores como la venografía renal selectiva, puede quedar reservada a fines diagnósticos puntuales o a los casos en que la severidad del cuadro plantee la necesidad de actitudes intervencionistas. Sin embargo, los intentos de conseguir patrones diagnósticos en las diferentes exploraciones no han conducido a un consenso uniforme, debido probablemente a la variabilidad anatómica interindividual. Los métodos diagnósticos menos invasivos como el estudio por ultrasonidos o la TC helicoidal han originado patrones de normalidad/patología donde el límite es difícil de establecer (tabla 2). En la bibliografía, los estudios realizados mediante ecografía Doppler para cuantificar la velocidad de flujo en las diferentes porciones de la VRI muestran resultados variables con medidas de corte entre 3,9812 y 513 para la relación de la velocidad de flujo entre la porción aortomesentérica y la porción distal. De la misma forma, los valores en nuestros cuatro pacientes estudiados son variables (tabla 2). Estudios realizados mediante ecografía Doppler color14 obtienen mayor valor diagnóstico cuando el flujo de las venas colaterales está incluido en los criterios diagnósticos. Dos de nuestros pacientes presentaron dilatación de la VRI, con relación de velocidad de flujo entre su porción aortomesentérica y porción distal de 5,4 y 4,5, respectivamente, y presentaron varicocele y dilatación de la vena espermática. La ecografía Doppler que se realizó en un paciente con VRI retroaórtica no identificó la anomalía y el diagnóstico se realizó mediante TC helicoidal y venografía. El segundo paciente con VRI retroaórtica presentaba una microhematuria persistente de un año de evolución, en la ecografía modo B no se observaron alteraciones, y el diagnóstico se realizó mediante una TC efectuada por un traumatismo abdominal en accidente de tráfico, en 37

la que se visualizó una rotura renal y, posteriormente, se realizó una nefrectomía, tras lo que desapareció la hematuria. La medición del diámetro de la VRI en su porción anterior y posterior al espacio aortomesentérico y su relación entre ellas, la medida de la distancia aortomesentérica en el paso de la VRI y la medida del ángulo formado por ambas arterias, son determinaciones fácilmente cuantificables pero no definitivas en cuanto a su significado patológico como inductores de la sintomatología clínica. Nuestros casos muestran una variabilidad similar a los referidos por diversos autores,14-19 cuyo detalle se refleja en la tabla 2. Un caso presenta un gradiente diferencial de presión VRI respecto a vena cava de 1 mmHg que correspondió al caso con normalidad de VRI principal y existencia de drenaje anómalo de una VRI accesoria. Un caso con 2 mmHg se consideró como caso límite, mientras que en los otros 4 casos el gradiente de presión (≥ 3 mmHg) se presupone diagnóstico del fenómeno de pinzamiento tipo «cascanueces»2,14,17. La demostración de la compresión de la VRI en la venografía renal selectiva junto a la medida de la presión a nivel de la misma en la zona preestenótica, comparada con la obtenida a nivel de cava inferior ha sido considerada el patrón diagnóstico del síndrome14,20. No obstante, el gradiente de presión es variable y por ello cuestionable en su valor, ya que dependería de la posición anatómica en ese momento, en especial en los casos considerados límite. En ellos, la compresión podría ser intermitente o persistente y la existencia o no de circulación colateral compensatoria puede normalizar la presión de la vena a expensas de realizar un flujo colateral. Entre nuestros seis pacientes estudiados, sólo uno presenta gradiente diferencial de presión normal de 1 mmHg que corresponde al caso con una vena renal accesoria varicosa, y mantiene una normalidad de la VRI principal. El hallazgo de una VRI dilatada en ausencia de circulación colateral e hipertensión podría ser indicativo de una variante anatómica normal, aunque difícil de distinguir de una verdadera compresión con hipertensión límite. La existencia de circulación

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colateral puede compensar la hipertensión y originar un descenso de ésta, en cuyo caso se trataría de un síndrome parcial o totalmente compensado. Por el contrario, la observación de una VRI no dilatada no descartaría el síndrome ya que podía coexistir con colaterales y sin hipertensión en caso de ser un síndrome compensado y evolucionado largo tiempo. Un síndrome no compensado originaría una VRI dilatada con hipertensión, con o sin circulación colateral14. Así, las exploraciones invasoras, como la venografía, se reservarían para situaciones donde la importancia de las manifestaciones clínicas obligaran a planificar una posible actuación directa sobre esta patología compresiva. En todo caso, la realización de las técnicas radiológicas descritas es un paso obligado ante la toma de decisiones terapéuticas, tanto intervencionistas como conservadoras, y la concreción y precisión de los datos que aportan son fundamentales. CONCLUSIONES Las anomalías anatómicas de la VRI observadas en la TC helicoidal han sido demostrativas del síndrome, así como la existencia de una hipertensión venosa renal medida mediante la diferencia de gradiente entre VRI y vena cava, con existencia de circulación colateral varicosa; sin embargo, las medidas obtenidas de la velocidad de flujo, del diámetro de la VRI y de las medidas anatómicas de la pinza aortomesentérica en los casos de compresión de la VRI a ese nivel no han sido concluyentes. Así, las exploraciones deben realizarse de forma progresiva siempre que el cuadro clínico sea sugestivo del síndrome, tanto con fines diagnósticos como de apoyo a la difícil disyuntiva de planteamiento intervencionista o conservador, en función de la severidad del cuadro clínico y la presencia de hipertensión venosa renal; así se diferencian los pacientes con sistemas venosos no compensados de los compensados y las variantes de la normalidad.

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