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Originales

Eliseo Diez-Itza Manuela Miranda

Revista de Logopedia, Foniatría y Audiología 2007, Vol. 27, No. 4, 161-172

Copyright 2007 AELFA y Grupo Ars XXI de Comunicación, S.L. ISSN: 0214-4603

Perfiles gramaticales específicos en el síndrome de Down Universidad de Oviedo Departamento de Piscología Grupo LOGIN de Investigación en Logopedia y Lenguaje Infantil

Resumen El objetivo de este artículo es investigar la especificidad del desarrollo gramatical en el síndrome de Down. El estudio del lenguaje en la discapacidad intelectual se enfoca modernamente desde la noción de «especificidad sindrómica», contrastando los perfiles de distintos síndromes genéticos. El nivel morfosintáctico suele considerarse en términos comparados el más afectado en las personas con síndrome de Down. Tratamos aquí de determinar, más allá de las mediciones gramaticales globales, cuál es la naturaleza específica del perfil de alteraciones morfosintácticas que afectan a las distintas categorías gramaticales en el síndrome de Down. Los sujetos de la muestra fueron 12 niños y adolescentes con síndrome de Down con edades entre 7 y 19 años, que acudían a tratamiento logopédico a la Asociación Síndrome de Down de Asturias. El procedimiento se basó en la recogida audiovisual, transcripción y análisis de muestras de habla espontánea, utilizando las herramientas del proyecto CHILDES. Se administró a los sujetos el Test de Vocabulario en Imágenes Peabody (TVIP) con el fin de establecer posibles relaciones entre el nivel de desarrollo léxico y el perfil gramatical. Los resultados muestran que la proporción de alteraciones no es cuantitativamente homogénea para todas las categorías gramaticales, afectando más específicamente a los artículos y unidades de relación, tales como preposiciones y conjunciones, independientemente de la edad cronológica o el nivel léxico de cada sujeto. Estos hallazgos pueden ser principalmente aplicados a una más eficaz

Correspondencia: Eliseo Diez-Itza Universidad de Oviedo Departamento de Psicología

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Grupo LOGIN de Investigación en Logopedia y Lenguaje Infantil Correo electrónico: [email protected]

intervención, pero también nos permiten establecer distintos patrones de desarrollo del lenguaje en la discapacidad intelectual y contrastar los modelos del desarrollo típico. Palabras clave: Desarrollo del lenguaje, síndrome de Down, especificidad sindrómica, perfil gramatical.

Specific grammatical profiles in Down syndrome The aim of this paper is to investigate the specificity of grammatical deficit in Down syndrome. The study of language within intellectual disability focuses nowadays on the paradigm of «syndrome specificity», contrasting profiles of several genetic syndromes. The morpho-syntactic level is usually considered to be the most severely impaired in comparative studies. Here we intend to determine, beyond global grammatical measures, what is the specific nature of the morpho-syntactic impairment profile affecting the different grammatical categories in the Down syndrome population. The subjects who participated in our study were 12 Spanish-speaking Down syndrome children and adolescents aged between 7 and 19, who regularly receive the speech therapy provided by the Asturian Down Syndrome Association. Methodology was based on audiovisual recording, transcription, and analysis of spontaneous speech samples, using the tools provided by the CHILDES project. The «Peabody Picture Vocabulary Test» (PPVT) was administered to each subject in order to establish possible relations between the lexical development level and the grammatical profile. Results show that proportion of impairment is not quantitatively homogeneous for all grammatical categories, affecting more specifically articles and relational units, such as prepositions and conjunctions, independently of chronological age or lexical level of 161

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DIEZ-ITZA Y MIRANDA

PERFILES GRAMATICALES ESPECÍFICOS EN EL SÍNDROME DE DOWN

each subject. These findings could be of interest not only for effective intervention strategies in this impaired population but also for establishing different patterns of language development within intellectual disability as well as for shaping our models of typical language development. Key words: Language development, Down syndrome, syndrome specificity, grammatical profile.

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Introducción

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La investigación del lenguaje en el síndrome de Down ha experimentado avances muy significativos en las dos últimas décadas, tanto en el conocimiento de la naturaleza de las alteraciones del desarrollo que presenta, como en la necesaria adaptación de la intervención logopédica a tales perfiles específicos. En el año 2007, la «Asociación Americana del Retraso Mental», ha pasado finalmente a llamarse «Asociación Americana de las Discapacidades Intelectuales y del Desarrollo», subrayando la diversidad y la perspectiva evolutiva que presiden el enfoque actual de la investigación y del tratamiento. Al mismo tiempo, la preocupación por la mejora de la eficacia de los tratamientos sobre la base del conocimiento disponible ha llevado a la Revista de Investigación y Práctica del Síndrome de Down a variar su política editorial, en un esfuerzo por acercar más a los clínicos los resultados de la investigación (Buckley, 2007). De este modo, el síndrome de Down, que fue desde Esquirol (1838) un modelo básico para la descripción del «retraso mental», ha contribuido decisivamente a que la propia noción de «retraso mental» se haya ido vaciando de contenido científico, en la medida en que se adoptaba una «perspectiva del desarrollo» que contemplaba distintas áreas y dominios con patrones de alteración específicos (Gardner, 1982; Hodapp y Zigler, 1990). La perspectiva del «retraso mental» había implicado una hipótesis cognitiva fuerte, según la cual el bajo nivel de inteligencia impedía el aprendizaje y uso correcto de las unidades y reglas del lenguaje con un carácter limitativo de las posibilidades de desarrollo y educación. Hoy sabemos que el desarrollo presenta características especiales ligadas a la etiología de la discapacidad intelectual, particularmente en el caso de los síndromes genéticos, mucho más allá de la simple idea de un techo mental.

El moderno paradigma de la especificidad sindrómica se ha basado fundamentalmente en la comparación entre los síndromes de Down, Williams y X-Frágil, revelando desde los primeros estudios diferencias muy significativas en el desarrollo de los distintos niveles del lenguaje y dimensiones cognitivas en cada síndrome (Abbeduto, Pavetto, Kesin, Weissman, Karadottir, O’Brien y Cawthon, 2001; Rondal, 1988, 1995a; Rondal y Ling, 1995; Singer-Harris, Bellugi, Bates, Jones, y Rossen, 1997). Además de las comparaciones intersindrómicas de los perfiles elaborados a partir de distintas mediciones de los dominios cognitivos y lingüísticos, se observaron inmediatamente asincronías o disociaciones intrasindrómicas entre dichos dominios, así como dentro de cada dominio (Diez-Itza, Martínez y Espejo, 2004; Rondal, 2003). Cada síndrome presenta así un complejo perfil, con áreas débiles y fuertes, determinando diferentes alteraciones de las bases genéticas del desarrollo de las estructuras y funciones cerebrales (Bellugi, Lichtenberger, Jones, Lai y St. George, 2001; Chapman y Hesketh, 2000). El síndrome de Williams vino a mostrar que la discapacidad intelectual moderada puede coexistir con una buena competencia gramatical y limitada capacidad de comprensión verbal (Bellugi, Marks, Bihrle y Sabo, 1988). El síndrome de Down, por el contrario, revelaba que con grados similares de discapacidad intelectual, la competencia gramatical puede verse severamente afectada, mientras la comprensión verbal puede permanecer relativamente preservada en relación con el nivel de desarrollo cognitivo (Miller, 1988). Este autor refiere los resultados de una investigación longitudinal de un amplio grupo de niños con síndrome de Down de edades entre 1 y 5 años, en el que estableció perfiles individuales con distintas medidas del nivel cognitivo, la comprensión y la producción verbales. La producción se evaluó a partir de conversaciones espontáneas de 30 min de duración, calculando la longitud media de los enunciados (LME) y el número total de palabras diferentes (types). La mayor parte de los sujetos presentaban perfiles equiparables en comprensión verbal y nivel cognitivo, pero en cambio se mostraban específicamente deficitarios en producción verbal. Esta asincronía no se observa en cambio en el síndrome de XFrágil (Abbeduto y cols., 2001). Sucesivos estudios desde la perspectiva de la especificidad sindrómica vinieron a poner de manifiesto que el síndrome de Down presentaba un déficit específico en la producción gramatical tal y como se expone en la exhaustiva revisión de Fowler (1990). Fowler y sus 14

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colaboradores, por su parte, habían analizado las producciones verbales de un grupo reducido de sujetos con síndrome de Down entre 10 y 13 años de edad, con el fin de valorar la posible disociación entre la LME y la complejidad sintáctica. Llegaron a la conclusión de que la complejidad era la esperable para la etapa III (LME 2.75-3.25), según los criterios de Brown (1973) para el desarrollo sintáctico típico. Aunque presentaban un repertorio léxico más extenso y oraciones complejas con un orden de palabras adecuado, Fowler (1990) señala que los sujetos no eran capaces de usarlas consistentemente al servicio de las funciones gramaticales y carecían de los marcadores gramaticales apropiados. Sobre la base de estos resultados y una muy detallada revisión de la literatura, esta autora concluye que los sujetos con síndrome de Down no son capaces de un desarrollo gramatical más allá del estadio de la estructura oracional simple que alcanzan los niños con desarrollo típico antes de los 36 meses. Chapman, Schwartz y Kay-Raining (1991) estudiaron un grupo más amplio de niños y adolescentes con síndrome de Down de edades entre 5 y 20 años. La producción verbal se evaluó mediante el análisis de muestras de narración y conversación de los sujetos con el investigador, calculando la LME y los types, al igual que en el trabajo de Miller (1988) citado más arriba. Los resultados confirmaron las dificultades específicas en la producción sintáctica en comparación con controles de la misma edad mental. Un dato muy relevante fue el progreso observado en la producción sintáctica durante la adolescencia tardía, que contradecía el supuesto de un período crítico para el desarrollo gramatical en el síndrome de Down. La comprensión sintáctica era equiparable a la de los controles, mientras que la comprensión del vocabulario era superior a la esperable, constituyendo claramente un punto fuerte en el perfil lingüístico del síndrome de Down. Chapman (2001), al revisar los resultados de esta investigación y compararlos con los referidos por Fowler (1990), advierte que el reducido tamaño de la muestra y el modo de evaluar el lenguaje podría haber llevado a conclusiones que no concuerdan con las de estudios más amplios. Por un lado, los sujetos con síndrome de Down sí se muestran capaces de construir estructuras sintácticas progresivamente más complejas y oraciones relativamente largas, con lo que no existe el efecto de estancamiento en la etapa III de Brown. Por otro, la alteración específica en los morfemas gramaticales podría no ser apreciable en la etapa III, donde los niños con desarrollo típico 15

todavía no tienen un dominio de la morfología; sin embargo, cuando los sujetos con síndrome de Down alcanzan etapas ulteriores de desarrollo sintáctico, se aprecia una atípica omisión de morfemas tales como los que marcan los plurales de sustantivos y adjetivos, ciertos morfemas de tiempo y aspecto verbal, verbos auxiliares y terminaciones posesivas de los sustantivos. Sin llegar a realizar un cómputo por categorías gramaticales, Chapman (2001) señala que las omisiones observadas en su estudio nunca afectaron a las categorías de clase abierta (nombres, adjetivos, verbos y adverbios) y siempre lo fueron de palabras de clase cerrada (conjunciones, auxiliares, artículos, preposiciones y pronombres), es decir, palabras carentes de significado léxico y por lo general muy cortas y átonas. Sugiere por tanto que este patrón de omisiones morfológicas podría estar más relacionado con el nivel fonológico que con la competencia gramatical. Fabbretti, Pizzuto, Vicari y Volterra (1997) compararon mediante tareas narrativas adolescentes con síndrome de Down hablantes de italiano con niños de LME equivalente, hallando que el repertorio léxico era similar, pero los sujetos con síndrome de Down presentaban como característica más distintiva las omisiones de morfemas libres. Los autores concluyen que los sujetos con síndrome de Down, a pesar de tener un repertorio léxico y gramatical extenso, tenían dificultades para utilizarlo de un modo apropiado y consistente en distintas tareas y contextos. En un estudio posterior (Vicari, Caselli y Tonucci, 2000) no observaron disociación entre la competencia cognitiva y la léxica, pero señalan dificultades morfosintácticas específicas tanto en la comprensión como en la producción lingüística. También para el español nosotros observamos algunas de las características que se describían para el italiano (Miranda, Martínez y Diez-Itza, 2000). Un estudio que había apuntado precozmente algunas cuestiones que se han suscitado posteriormente se lo debemos a Jenkins (1993), quien comparó sujetos con síndrome de Down y sujetos con dificultades de aprendizaje de edades equivalentes en comprensión verbal (4;3), recogiendo muestras de habla y analizándolas mediante los perfiles gramaticales del LARSP (Crystal, Fletcher y Garman, 1976). Encontró que los sujetos con síndrome de Down producían el mismo número de estructuras gramaticales pero significativamente menos complejas (más de etapas I y II, menos de etapas III y IV) y con menos verbos auxiliares y pronombres, aunque con el mismo uso de preposiciones.

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Este hallazgo resulta interesante en un doble sentido: por un lado, muestra que es posible utilizar procedimientos mediante los cuales los sujetos con síndrome de Down producen estructuras sintácticas que habitualmente omiten en la conversación o narración espontánea; por otro, el hecho de utilizar láminas con tareas específicas parece contribuir al buen rendimiento en el uso expresivo de preposiciones. El efecto de los métodos de recogida de muestras del lenguaje expresivo sobre los resultados de los análisis gramaticales del lenguaje en el síndrome de Down y, en particular, la LME, se han discutido ampliamente por Miles, Chapman y Sindberg (2006). Los adolescentes con síndrome de Down, cuando tenían la oportunidad de revisar previamente un libro de láminas y utilizarlo como soporte de las narraciones, utilizaban una sintaxis más compleja y no específicamente diferenciada de un grupo de sujetos con discapacidad intelectual equivalente de origen desconocido. Ese fue uno de los hallazgos de Chapman (2006) cuando investigó un grupo de adolescentes con síndrome de Down entre 12 y 21 años, comparándolos con otro grupo de sujetos de la misma edad cronológica y nivel equiparable de discapacidad intelectual, pero de etiología desconocida. Otro resultado relevante se refiere al uso del Test de Vocabulario en Imágenes Peabody (TVIP), en el que ambos grupos muestran un buen rendimiento que mejora en función de la edad, con lo que la relativa preservación de la comprensión léxica podría quedar fuera del perfil específico del síndrome de Down, siendo atribuible a la edad y a la experiencia que lleva aparejada. Sin embargo, cuando utilizaron un «Test de comprensión auditiva del lenguaje», la comprensión léxica no difería significativamente de la comprensión sintáctica. Chapman (2006) analizó asimismo, mediante distintas pruebas, el papel de la memoria fonológica, que resultó determinante tanto en la comprensión, como en la producción gramatical en ambos grupos; sin embargo, los sujetos con síndrome de Down presentaban especiales dificultades en la repetición de pseudopalabras, más dependiente del conocimiento fonotáctico almacenado en la memoria a largo plazo. Las dificultades en la memoria auditiva verbal constituirían para esta autora parte del fenotipo específico del síndrome de Down, más que el correlato de una discapacidad cognitiva general. La LME, tanto en la producción conversacional espontánea, como en las muestras narrativas, correlacionaba significativamente con la combinación de medidas de la memoria de trabajo fonológica.

Hay pues un importante caudal de investigación que ha venido a confirmar que el síndrome de Down muestra un perfil emergente de desarrollo, cuyo rasgo más característico es un déficit específico en la producción gramatical, independientemente del nivel de discapacidad cognitiva (Abbeduto y Chapman, 2005). Nuevas evidencias fortalecen la hipótesis de que la alteración genética del cromosoma 21 afecta específicamente a la producción lingüística, como el caso recientemente descrito por Paoloni-Giacobino, Lemieux, Lemyre y Lespinasse (2007) de una niña con Trisomía 21 y un cociente intelectual (CI) de 95, cuyas únicas alteraciones significativas se dan en los niveles fonológico y gramatical. Aunque la alteración de la producción verbal en el síndrome de Down está claramente constatada, la mayoría de los estudios ofrece medidas muy generales de la gramática, a veces basadas exclusivamente en la LME, que se agotan en la comparación cuantitativa con sujetos de la misma edad verbal o con discapacidad intelectual de distintas etiologías. No hallamos muchos datos que nos permitan profundizar en la naturaleza de la alteración y definir un perfil nítido de qué categorías gramaticales se ven afectadas y en qué proporción. Existe una cierta contradicción entre la constatación de la utilización de estructuras sintácticas complejas y, al mismo tiempo, la omisión de morfemas gramaticales. La cuestión que tratamos de responder aquí es: ¿Dónde radica la naturaleza específica de las alteraciones morfosintácticas en el síndrome de Down? La respuesta implica ofrecer un perfil detallado de las alteraciones gramaticales de los sujetos con síndrome de Down y es relevante a la hora de diseñar una eficaz intervención logopédica, que es el objetivo último de nuestra investigación.

Método Los sujetos de la muestra fueron 12 niños y adolescentes con síndrome de Down entre 7 y 19 años (5 chicos y 7 chicas), que recibían regularmente tratamiento logopédico en la Asociación de Síndrome de Down de Asturias. Los sujetos se asignaron a tres grupos de edad cronológica, con el fin de analizar el posible efecto de dicha variable en la frecuencia y proporción de errores gramaticales. En consonancia con lo expuesto más arriba, no tuvimos en cuenta en ningún caso el CI de los sujetos. 16

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PERFILES GRAMATICALES ESPECÍFICOS EN EL SÍNDROME DE DOWN

El procedimiento de recogida de datos se atuvo a la metodología RETAMHE (Recogida, Transcripción y Análisis de Muestras de Habla Espontánea) y utilizó las herramientas del Proyecto CHILDES (Diez-Itza, Snow y MacWhinney, 1999; MacWhinney, 2000). Cada sujeto fue grabado audiovisualmente en dos sesiones, con un intervalo aproximado de un año, en el marco de un estudio longitudinal más amplio. Las sesiones consistieron en 40 min de conversación espontánea con la investigadora y, en el curso de cada una, también se le pedía a cada sujeto que narrase un cuento, una visita al médico y una excursión. Abbeduto, Benson, Short y Dolish (1995) refieren que los sujetos con discapacidad intelectual producen lenguaje sintácticamente más complejo en las narraciones que en la conversación espontánea, por lo que recomiendan combinar ambos tipos de tareas en la evaluación del lenguaje. Las cintas fueron transcritas en el formato CHAT, tal y como aparece en el fragmento de la tabla 1, y analizadas con los programas informáticos de CLAN del Proyecto CHILDES, para calcular la LME y las frecuencias de errores gramaticales. Calculamos asimismo correlaciones y matrices de distancias entre las variables y los perfiles de cada sujeto mediante el paquete estadístico SPSS. Los análisis se basan en Tabla 1

Fragmento de transcripción y codificación en formato CHAT

muestras de dos sesiones de cada sujeto, con un intervalo de un año entre las mismas, construyéndose así los perfiles sobre los valores medios de las variables estudiadas. También se calculó el valor medio expresado en edades equivalentes de los resultados de la administración del TVIP en cada sesión. Se obtuvo un índice de error gramatical para cada sujeto, definido como el porcentaje del total de palabras (Tokens) que contenían errores gramaticales. Consideramos en este análisis que los errores gramaticales tienen una base morfológica, por lo que no establecemos una distinción entre errores morfológicos y sintácticos (Serra y Bosch, 1993). Desarrollamos unos códigos especiales para analizar en las transcripciones los errores gramaticales, tipificarlos y asignarlos a las diferentes categorías de los perfiles. Las categorías gramaticales sobre las que hemos elaborado los perfiles son una adaptación de las unidades del enunciado o clases de palabras tal y como se describen estructural y funcionalmente en la Gramática de la Lengua Española (Alarcos, 1994). Hemos asimilado las dos acepciones de categoría gramatical: la más tradicional que hace referencia a las clases de palabras y la más moderna que se refiere a las variaciones morfológicas que pueden presentar en los enunciados. Las categorías analizadas fueron: sustantivos-ST (artículos y nombres), adjetivos-AJ, pronombres personales-PP, demostrativos-DT, posesivos-PS, relativos-RT, cuantificadores-CT, adverbiosAB, verbos-VB, unidades de relación-UR (preposiciones y conjunciones). Distintos metodólogos de la investigación clínica del lenguaje han establecido las bases para la utilización y comprensión de los perfiles de desarrollo lingüístico (Crystal, 1982; Crystal, Fletcher y Garman, 1976; Miller, 2001). Con el término perfil hacemos aquí especialmente referencia a la forma gráfica de representación de los resultados de los análisis de proporción de errores gramaticales por categorías, de modo que visualmente se pueden comparar los perfiles individuales y el perfil medio de los sujetos de la muestra.

Resultados Como se puede ver en la tabla 2, la longitud media de los enunciados (LME) se sitúa en el rango entre 2,37 (Nuria) y 4,41 (Izaskun) (media: 3,02; desviación típica: 0,58), mientras que el rango de edad verbal 17

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Tabla 2

Grupo I

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Edad verbal (TVIP), frecuencia de errores morfológicos, índice de error y LME, en función de la edad cronológica y el sexo de los sujetos Media de edad

Nombre

Sexo

Edad

TVIP

Errores

Indice error

LME

9;11

David

么 么 乆 乆 乆 乆 乆 么 乆 么 么 乆

7;10

5;0

203

12,8

2,57

10;1

6;1

612

16,0

3,15

10;5

6;2

212

4,9

3,22

11;4

5;8

257

13,3

2,38

12;9

6;3

143

5,1

3,03

13;2

5;0

239

9,2

2,37

14;7

5;9

273

4,7

4,41

15;9

4;11

319

13,2

2,43

18;3

6;1

260

7,1

3,48

18;4

5;7

387

10,2

2,97

18;11

5;9

302

9,2

2,94

19;8

4;11

174

5,1

3,38

Julio Irache Laura II

14;0

Carlota Nuria Izaskun Marcos

III

18;9

Rebeca Jorge Antonio

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Rocío

166

medida por el TVIP se sitúa entre 4;11 (Marcos y Rocío) y 6;3 (Carlota) (media 5;6). No existe correlación estadística significativa entre ambas variables, ni entre cada una de ellas y la edad cronológica. La longitud media de los enunciados, por lo tanto, no es mayor en los sujetos que tienen un mejor nivel de comprensión léxica. Tampoco aparecen relacionadas las competencias verbales con la edad, aunque el diseño de este trabajo no nos permite extraer conclusiones acerca del desarrollo comparado de comprensión y producción. La frecuencia absoluta de errores gramaticales oscila entre los 143 (Carlota) y los 612 (Julio) (media: 281,7; desviación típica: 123,1), que son los dos casos de mayor edad verbal medida con el TVIP, mostrándonos así de nuevo la independencia entre el nivel de comprensión léxica y la producción gramatical. El índice de error gramatical, es decir, el porcentaje de Tokens que presentan alteraciones morfológicas, se sitúa entre el 4,7 % (Izaskun) y el 16 % (Julio) (media: 9,23; desviación típica: 3,94). Como era de esperar, existe una correlación entre la frecuencia de errores y el índice de error (Rho de Spearman = 0,51; p < 0,05). La correlación no es muy alta, lo que nos indica que existen casos con una frecuencia de errores similar y, sin embargo, un índice muy distinto, debido a las diferencias de tamaño de las muestras de habla produci-

das por cada sujeto. Por ejemplo, Izaskun presenta una frecuencia de errores (273) cercana a la media y el menor índice de error (4,2 %), mientras que Laura presenta menos errores (257) y, sin embargo, uno de los mayores índices de error (13,3 %). Cuando analizamos los resultados por grupos de edad, tal y como aparecen en la figura 1, observamos que el LME y el PPVT son muy similares en los tres grupos de edad, mientras que el índice de error parece que tiende a disminuir con la edad entre la infancia y la preadolescencia. Las frecuencias absolutas de errores por categorías gramaticales que presenta cada sujeto se recogen en la tabla 3. Como ya señalamos más arriba, la categoría de sustantivo (ST) incluye los artículos determinados, pues Alarcos (1994) no los considera morfemas libres, sino equiparables a los de género y número. En cuanto a los artículos indeterminados de la gramática tradicional, se incluyen ahora dentro de la categoría de cuantificadores (CT). Esta distinción resulta muy relevante desde el punto de vista del análisis de los resultados, ya que la gran mayoría de los errores que afectan al sustantivo afectan en particular a los artículos, con la excepción del caso de David, el niño más joven de la muestra. Aunque se trata de morfemas muy diferentes desde el punto de vista gramati18

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El porcentaje medio de errores que presentan los sujetos en cada categoría nos permite dibujar el perfil de alteración gramatical específico del síndrome de Down, tal y como aparece en la figura 2. Aunque hay que tener en cuenta que la frecuencia de cada categoría en el discurso es diferente, destaca la alta proporción de errores en las categorías del sustantivo (ST) y las unidades de relación (UR) que, conjuntamente, explican casi el 60 % de las alteraciones gramaticales de los sujetos estudiados. Si añadimos los cuantificadores (CT), el porcentaje se acerca al 70 %, mientras que la afectación de los verbos se limita a poco más del 15 % y la de los pronombres al 10 %. Cuando comparamos los perfiles de cada uno de los sujetos en la figura 3, observamos una gran homogeneidad entre ellos y, por lo tanto, proximidad en relación con el perfil medio que aparece más arriba. Calculamos la matriz de distancias con Chi cuadrado, que confirmó que la diferencia máxima se da entre el perfil de Izaskun y el de Marcos (Chi Cuadrado = 4,201), quienes presentan también importantes diferencias en el índice de error y la LME. Por otro lado, los perfiles más próximos son los de Jorge y Rocío (Chi Cuadrado = 1,433), quienes tienen además una LME similar, aunque mantienen una mayor diferencia en el índice de error. Así pues, apreciamos una relación entre el índice de error y la LME, esta-

LME Índice error TVIP Grupo EC 9;11

Grupo EC 14;0

Grupo EC 18;9 0

10

15

Valores medios de LME, índice de error y edad verbal (TVIP) en función de los grupos de edad cronológica.

cal, todos los sujetos presentan sus mayores tasas de error en artículos y preposiciones, tasas que son similares excepto en el caso de Antonio, quien presenta una frecuencia significativamente más alta de errores en preposiciones. Verbos, pronombres personales y cuantificadores siguen en frecuencia de errores a artículos y unidades de relación.

Tabla 3

Frecuencia de errores morfológicos de cada sujeto en las categorías del perfil gramatical

Categorías

DAV

JUL

IRA

LAU

CAR

NUR

IZA

MAR

REB

JOR

ANT

ROC

Artículos

26

142

46

66

30

61

51

89

57

127

57

50

Nombres

31

14

14

6

0

4

5

26

44

15

11

12

AJ

Adjetivos

4

0

1

7

2

5

8

4

9

3

0

2

PP

Pron. Person.

24

117

16

35

18

27

49

14

17

32

28

11

DT

Demostrativos

2

1

0

1

0

1

1

3

0

0

1

0

PS

Posesivos

4

2

2

2

2

3

0

2

1

0

10

1

RT

Relativos

5

15

1

5

0

10

2

6

3

3

2

2

CT

Cuantificadores

21

50

21

32

12

16

11

24

22

22

26

7

AB

Adverbios

0

4

2

0

0

2

4

0

2

0

2

1

VB

Verbos

36

105

41

25

31

44

58

53

47

65

58

28

UR

Preposiciones

37

129

60

64

39

56

78

84

43

105

94

55

Conjunciones

13

33

7

14

9

10

6

12

15

15

13

5

ST

19

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Figura 1

5

167

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dísticamente confirmada (Rho de Spearman = -0,615; p < 0,02), que indica un menor índice de error gramatical en aquellos sujetos con mayor LME.

CATEGORÍAS

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ST: Artículos y nombres; AJ: Adjetivos; PP: Pronombres personales; DT: Demostrativos; PS: Posesivos; RT: Relativos; CT: Cuantificadores; AB: Adverbios; VB: Verbos; UR: Preposiciones y conjunciones.

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40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST

AJ

PP

Figura 2

DT

PS

RT

CT

AB

VB

UR

Perfil gramatical medio en función de los porcentajes de error por categorías.

Grupo EC (9;11)

Grupo EC (14;0)

Grupo EC (18;9)

David (7;10) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Carlota (12;9) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Rebeca (18;3) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Julio (10;1) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Nuria (13;2) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Jorge (18;4) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Irache (10;5) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Izaskun (14;7) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Antonio (18;11) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Laura (11;4) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Marcos (15;9) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Rocío (19;8) 40 35 30 25 20 15 10 5 0 ST AJ PP DT PS RT CT AB VB UR

Figura 3

Perfiles gramaticales individuales en función de los porcentajes de error por categorías.

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Discusión Los resultados de nuestra investigación muestran que los sujetos con síndrome de Down presentan un perfil específico y sistemático de alteración gramatical. Dicho perfil tiene características atípicas que no se corresponden ni con el nivel de desarrollo léxico, ni con el nivel de desarrollo gramatical esperables de acuerdo con el LME. Nuestros resultados confirman la asincronía hallada entre el nivel de comprensión verbal y el nivel de producción gramatical que todos los estudios que hemos revisado señalan. Los niños y adolescentes con síndrome de Down tienen un nivel de desarrollo sintáctico medido con el LME, por debajo de su nivel de desarrollo léxico medido con el TVIP. Estas diferencias se han explicado clásicamente como un efecto de ganancia en experiencia con el crecimiento, sin embargo nuestros datos no avalan esta hipótesis, ya que el grupo de menor edad de nuestra muestra es el de mayor puntuación media en vocabulario. El método de evaluación podría explicar también algunas diferencias, ya que el TVIP parece sobrestimar el nivel de comprensión verbal, tal y como señala Chapman (2006). Utilizando otra metodología, Vicari y cols. (2000) observaron niveles de comprensión y producción morfosintáctica comparables y no disociados del nivel léxico. La producción gramatical en términos de LME progresa muy ligeramente si comparamos las medias de los tres grupos de edad, de modo que el grupo de los sujetos mayores es también el de mayor LME. Esta medida tampoco está exenta de problemas cuando se aplica en el contexto de la evaluación de alteraciones del lenguaje (Fernández y Aguado, 2007; Miles y cols., 2006; Rondal 1995a). El progreso gramatical, no obstante, se aprecia con mucha mayor nitidez cuando medimos la proporción de errores sobre el número total de palabras producidas, índice que disminuye claramente con la edad, especialmente entre el grupo de los niños y el de los adolescentes más jóvenes. Las investigaciones que apuntaban a un estancamiento en el desarrollo gramatical (Fowler, 1990) no se corresponden pues con nuestros resultados, acordes con investigaciones más recientes (Abbeduto y Chapman, 2005), que confirman un progreso durante la adolescencia tardía. La cuestión del desarrollo gramatical tardío debe considerarse también en relación con la intervención logopédica que estos sujetos reciben, puesto que a menudo se reduce o desaparece cuando finalizan la escolaridad obligato21

ria. Los datos de que disponemos en la actualidad aconsejan proseguir con la intervención logopédica ya que, aunque haya variabilidad en las posibilidades y ritmos de progreso individuales, no existiría de antemano un techo gramatical. El déficit gramatical de los sujetos de nuestro estudio presenta importantes variaciones, que oscilan entre el 5 % y el 16 % del total de palabras producidas, con una Media que no alcanza el 10 %. Este porcentaje debería ponderarse teniendo en cuenta que algunos procesos fonológicos, en particular los de supresión de consonantes finales, son inseparables de ciertos errores morfológicos, como los que afectan a los morfemas de género y número o flexiones verbales, presentes en la mayor parte de las categorías gramaticales del perfil (Miranda, Huelmo, Fernández, Álvarez, Etxebeste, Martínez y Diez-Itza, 2006). En cuanto a la naturaleza de dicho déficit gramatical, se confirma la tendencia a omitir o alterar las palabras gramaticales, que algunos denominan de categoría cerrada o morfemas libres y que aquí hemos categorizado como unidades de relación (UR), siguiendo a Alarcos (1994). Esta categoría engloba a conjunciones y preposiciones, siendo estas últimas las que presentan mayores niveles de alteración. Esta característica llevó a situar a los sujetos con síndrome de Down en la llamada «etapa telegráfica» del desarrollo gramatical y a fijarles como techo la etapa III de Brown (1973), con una estructura oracional simple y escasa utilización de palabras de enlace. Sin embargo, se ha comprobado que esta comparación no resulta pertinente, ya que los sujetos con síndrome de Down presentan estructuras sintácticas y repertorios léxicos que están claramente por encima de los que observamos en los niños con desarrollo típico de esas edades. Nuestro trabajo pone además de manifiesto que los artículos, que son morfemas equiparables al género y al número del sustantivo, y las preposiciones claramente diferentes desde el punto de vista gramatical, presentan un nivel de alteraciones y omisiones similar. Este dato parece avalar el supuesto de que la característica omisión o alteración de palabras de enlace estaría más relacionada con dificultades a la hora de construir representaciones de palabras carentes de significado léxico, monosilábicas y átonas, en la memoria verbal a largo plazo. Este supuesto se ve reforzado por los resultados de Jenkins (1993), que no halla alteración en las preposiciones cuando éstas se requieren al sujeto explícitamente con apoyo visual y tareas concretas.

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Los elementos básicos en la construcción sintáctica, como nombres, pronombres y verbos, no presentarían alteraciones tan significativas. Por lo tanto, aunque se trate de una yuxtaposición carente a veces de marcas o enlaces, la estructura básica oracional y la morfología verbal están mucho más preservadas en el síndrome de Down, según nuestros datos, de lo que sugieren los estudios que sólo tienen en cuenta medidas globales. Así se puede ver en los siguientes ejemplos: *JUL: abuela está armario. *IZA: y luego # a la hora de comer # fuimos a comer Cabañaquinta. Por otro lado, los errores morfosintácticos no están relacionados con el nivel léxico excepto en ciertos casos de adverbios y posesivos:

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*IZA: veo yo poco mucho las películas de Disney. *NUR: mi hermana tuya.

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Algunos estudios experimentales muestran que los pronombres reflexivos y no reflexivos tienen un comportamiento atípico en el síndrome de Down (Ring y Clahsen, 2005), sin embargo ello no parece ofrecer un sustento suficiente para una explicación sintáctica formal de las dificultades gramaticales en el síndrome de Down. El perfil de alteraciones gramaticales que se dibuja de acuerdo con la incidencia relativa de errores en cada categoría muestra que más de dos terceras partes corresponden a palabras que no tienen autonomía morfológica y que, por lo tanto, resultan más difíciles de aislar, recordar y analizar. Mientras que la morfología de los núcleos de los sintagmas verbal y nominal presenta una proporción de afectación que no llega a la tercera parte de las alteraciones. Este perfil diferencial nos sugiere que en el nivel gramatical del lenguaje en el síndrome de Down se observan problemas específicos relacionados con el desarrollo de las estructuras cerebrales responsables de las funciones analíticas del lenguaje. El hecho de que este perfil gramatical sea homogéneo y sistemático para todos los sujetos estudiados parece confirmar que los perfiles gramaticales observados en el síndrome de Down podrían estar específicamente relacionados con la etiología neurogenética del síndrome (Becker, Mito, Takashima y Onodera, 1991; Diez-Itza, 2001; Heath y Elliot, 1999; Jernigan y Bellugi, 1994). En última instancia, las disfunciones de la especialización cerebral parecen estar relacionadas con

mecanismos moleculares y celulares complejos que afectan a distintos aspectos de la diferenciación y metabolismo neuronal (Rachidi y Lopez, 2007). Por lo tanto, las nociones de «especificidad sindrómica» y «especificidad sistémica» del lenguaje, adoptando los matices que introduce Rondal (1995b), podrían ser ambas asumibles, ya que el síndrome genético determina un perfil lingüístico atípico y al mismo tiempo dicho perfil tiene un carácter sistemático. Ello supondría abandonar la noción de un desarrollo del lenguaje retrasado y detenido, en comparación con el de los niños con desarrollo típico, lo que abre importantes perspectivas para la intervención. Hasta hace poco más de dos décadas se consideraba que el diagnóstico del síndrome de Down no implicaba en sí ningún pronóstico acerca del futuro desarrollo lingüístico, lo que lastraba las posibilidades de la intervención y la encerraba dentro de los estrechos límites de las mediciones del CI. En los últimos años, se asume que la planificación de los procedimientos de evaluación y los tratamientos no puede ser eficaz si no se atiene a los perfiles específicos de desarrollo de cada síndrome (Diez-Itza, 2005; Hodapp y Fidler, 1999). La intervención en el síndrome de Down debe apoyarse en los puntos fuertes del perfil gramatical, en este caso las categorías verbales y nominales, que resultan nucleares desde el punto de vista de la generación de estructuras sintácticas a partir de relaciones semánticas. Aguado y Peralta (2001) sugieren basar la intervención en este tipo de relaciones semánticas que soportan los inicios del desarrollo sintáctico, utilizando un apoyo visual y controlando las variables de complejidad estructural o referencial. Desde planteamientos similares y con un enfoque pragmático que presupone la emergencia de funciones y estructuras narrativas tempranas, hemos presentado un modelo de intervención en el que manipulamos películas de dibujos animados e insertamos elementos gramaticales sobre la secuencia visual de la historia (Diez-Itza y Miranda, 2005). En conclusión, nuestro estudio pone de manifiesto que los niños con síndrome de Down estudiados presentan un perfil gramatical específico, con un cierto nivel de preservación de la morfología en las categorías más relevantes para la construcción de los mensajes verbales, de modo que no se puede analizar el lenguaje en el síndrome de Down en términos de una afectación gramatical global y generalizada. La incidencia de errores morfológicos va disminuyendo cla22

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ramente con la edad, de modo que se debería mantener la atención logopédica a estas personas en la adolescencia tardía y en la edad adulta, enfocándola pragmáticamente. Finalmente, es necesario promover una más intensa investigación científica del complejo perfil que nos ofrece el síndrome que permita mejorar la eficacia de la intervención logopédica.

Agradecimientos Esta investigación ha sido financiada con las ayudas BSO2000-0483 del MCYT y FC03-PB02-119 del Plan Regional de I+D+I del Principado de Asturias. Queremos expresar el agradecimiento del Grupo de Investigación LOGIN a la Asociación Síndrome de Down de Asturias (ASDA) por su apoyo y, especialmente, a los niños y adolescentes que participaron en el estudio por su esfuerzo y colaboración durante las largas sesiones de grabación.

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