Vetera corpora morbo afflicta Actas del XI Congreso Nacional de Paleopatología Malgosa A, Isidro A, Ibáñez-Gimeno P, Prats-Muñoz G (eds.) (2013) ISBN: 978-84-940187-5-6. p 651-672

TUMOR EPIDERMOIDE CRANEAL EN UN INDIVIDUO MEDIEVAL DE L’HORTA DEL PONT (IBI, ALICANTE) Roca de Togores Muñoz C1, Gómez González S2, Campillo Valero D3, Lajara Martínez J4 1

Museo Arqueológico de Alicante MARQ, Pza. Dr. Gómez Ulla s/n, Alicante, 03013, Spain

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Área de Antropología Física, Facultad de Biología, Universidad de León

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Laboratori d’Antropologia, Museu Arqueològic de Catalunya

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Arqueólogo

Correspondencia a: [email protected]

RESUMEN. Con motivo de una excavación arqueológica en la localidad alicantina de Ibi, en la zona denominada L’Horta del Pont, se documentó parte de una necrópolis islámica del siglo XII-XIII. La intervención arqueológica ha proporcionado un total de ocho individuos, tres infantiles y cinco adultos. Uno de ellos, el individuo A7, varón adulto, presenta una lesión en la zona parasagital izquierda del hueso occipital. Por la morfología de la lesión nos inclinamos a favor de un diagnóstico de tumor benigno, un quiste epidermoide “en reloj de arena”. Por otro lado, en el endocráneo se observa una hiperóstosis frontal interna asimétrica a nivel del techo

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orbitario izquierdo, sin relación directa con el tumor. El estudio paleopatológico fue realizado con el apoyo de las técnicas radiográficas y con microscopía de aumento continuo. PALABRAS CLAVE: Tumor epidermoide “reloj hiperóstosis frontal asimétrica, islámico, Ibi, Alicante

de

arena”,

ABSTRACT. On the occasion of an archaeological dig in the Alicante town of Ibi, in an area called L´Horta del Pont, part of Islamic cemetery (XIIth-XIIIth century AD) was documented. The archaeological survey has provided a total of eight individuals, three children and five adults. One of them, the individual A7, is an adult male who had a lesion in the left parasagittal occipital bone. On the morphology of the lesion, we are inclined to favor a diagnosis of benign tumor, epidermoid cyst “hourglass”. On the other hand, in the endocranium we observed an asymmetric internal frontal hyperostosis located in the left orbital roof, not directly related to the tumor. The paleopathological study was supported by radiographic techniques and continuous increase microscopy. KEYWORDS: Epidermoid cyst “hourglass”, asymmetric frontal hyperostosis, islamic, Ibi, Alicante

INTRODUCCIÓN La maqbara o necrópolis islámica de L´Horta del Pont es un yacimiento arqueológico conocido desde hace tiempo ya que se sitúa en una zona próxima al núcleo urbano de Ibi (Alicante). El área documentada se limita a 13 m² (área excavada) de un cementerio del que desconocemos su amplitud total (Fig. 1). Esta maqbara se asocia a la alquería islámica del mismo nombre que se encuentra a escasos 100 m de ésta, y que ya había sido prospectada anteriormente proporcionando unos materiales arqueológicos propios de época almohade (ss. XII-XIII) (Lajara y Pérez, 2006).

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Figura 1. Planimetría de la excavación de la necrópolis excavada de L’Horta del Pont (Ibi, Alicante).

Casi la totalidad de las inhumaciones presentaban alteraciones, bien por el abancalamiento de los terrenos o por las raíces de los

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árboles, en algunos casos afectando intensamente a los restos esqueléticos. En conjunto se han registrado 8 sepulturas, seis individuales y una múltiple en la que se documentan dos individuos adultos, todas ellas fosas simples excavadas en el suelo virgen, y con una orientación SO/NE. La posición del cuerpo sigue siempre un modelo común en este tipo de enterramiento de época andalusí, en decúbito lateral derecho con el rostro girado al SE, hacia la Meca. No resulta extraordinario, aunque tampoco es usual, un enterramiento múltiple en los cementerios musulmanes. Varios son los ejemplos de los enterramientos múltiples en el territorio peninsular bajo dominio islámico, como los cementerios de Yabal Farûh de Málaga (Peral y Fernández, 1990), el de Bab Bayyana en Almería (Martínez et al., 1995), el de Puerta de Toledo en Zaragoza (Galve y Benavente, 1992) o el de Callosa del Segura, entre otros (García y Alfosea, 1996).

MATERIAL Y MÉTODOS Del total de individuos estudiados de la necrópolis de L’Horta del Pont, 5 adultos y 3 infantiles, se presenta aquí el estudio paleopatológico del individuo 7, localizado en la fosa múltiple, junto a otro individuo adulto (Fig. 2). Sus restos esqueléticos presentan un estado de conservación deficiente debido a efectos tafonómicos provocados por la composición del sedimento donde estuvo depositado, y que ha provocado una erosión bastante acusada en el periostio. El neurocráneo, aunque completo, se halla fragmentado, mientras que del esplacnocráneo no conserva más que pequeños fragmentos de maxilar y malar derechos. La mandíbula muestra con pérdidas óseas en ambas ramas. Conserva varias piezas dentarias in situ y otras aisladas correspondientes a la arcada superior. Del esqueleto postcraneal conserva alrededor de un 70% que muestra igualmente una alta degradación de los huesos.

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Figura 2. A: Enterramiento múltiple. B: Individuo 7, tras el levantamiento del individuo 6.

La metodología que se ha utilizado para el estudio osteoantropológico es la de Martin y Saller (1957), siguiendo también los criterios de Olivier (1960), Olivier y Demoulin (1976) y Ferembach et al. (1979). En cuanto a los análisis paleopatológicos, además de los manuales paleopatológicos y artículos en revistas especializadas, se han utilizado técnicas complementarias para establecer el diagnóstico diferencial mediante la observación macroscópica y el análisis radiológico.

RESULTADOS Y DISCUSIÓN El estudio antropológico nos confirma que se trata de un individuo varón de unos 35-45 años de edad, con una estatura de 1,58 cm y con una tipología morfológica mediterránea grácil. En el estudio paleopatológico se observan varias patologías, dos de ellas ubicadas en el neurocráneo y otra en el cúbito izquierdo, además de la patología odontológica, de la que apuntamos un

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desgaste severo en los dientes anteriores y premolares del maxilar y mandíbula de tipo oblicuo en dirección lingual que apuntaría hacia una posible maloclusión (Fig. 3). El cúbito izquierdo muestra una fractura consolidada del tercio distal que curó bien, habiéndose formado un discreto callo óseo alrededor de la fractura.

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Figura 3. A: Mandíbula incompleta, donde se observa la reabsorción alveolar. B: Desgaste oclusal en dentición anterior y premolar. C: Desgaste oclusal en dentición postcanina derecha.

En el presente estudio nos ceñiremos a las patologías neurocraneales, una de ellas localizada en la cara interna del hueso frontal y otra a nivel del lado izquierdo de la escama occipital suprainiana. (a) Patología frontal En el sector inferoexterno izquierdo de la cara interna presenta una hiperostosis frontal. Esta lesión puede encuadrarse dentro de la clasificación definida por Hershkovitz et al. (1999), como tipo “b”,

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como se aprecia en este caso a través de la radiografía, una morfología lobulada, en forma de “nubes” (Figs. 4 y 5).

Figura 4. Cara interna del hueso frontal, que muestra, en las proximidades de la región ptérica izquierda, una imagen clara de hiperostosis frontal interna.

La HFI (Hiperostosis frontal interna), también conocida como “Enfermedad de Morgagni”, síndrome de Stewart-Morel y craneopatía metabólica de Moore, consiste en un engrosamiento uniforme de todos los huesos de la bóveda del cráneo (Glab et al., 2006), como consecuencia de la expansión de la masa trabecular del diploe que sobresale dentro de la cavidad craneal (Aufderheide y Rodríguez-Martín, 1998). Esta nosología forma parte de una gama de hiperostosis craneales, como son la HDI (hiperostosis craneal difusa) y la HC (hiperostosis calvaria). Sin embargo, se diferencia de las demás en que su engrosamiento se produce en la superficie interna del frontal (Aufderheide y Rodríguez-Martín, 1998; Hershkovitz et al., 1999). Este tipo de protuberancias se encuentran presentes en la lámina interna y, ocasionalmente, en el diploe, mientras que el espesor de la lámina externa se mantiene sin cambios.

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Figura 5. Radiografías del hueso frontal en proyección posteroanterior y cefalocaudal, que permiten apreciar la hiperostosis frontal interna, con la condensación ósea propia de las hiperostosis.

De igual manera, dichos abombamientos pueden localizarse únicamente en una mitad del frontal, conociéndose este fenómeno como hemicraneosis (Larsen, 1997) (Fig. 6).

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Figura 6. Dibujo de los cuatro diferentes grados de severidad que se pueden identificar en la HFI (Hershkovitz et al., 1999).

La HFI es una nosología que depende de factores como el sexo y edad. Autores como Glab et al. (2006), May et al. (2011) y Wilczak y Mulherh (2012) han observado una mayor frecuencia de esta patología en mujeres respecto a varones. Sin embargo, así como hay mayor prevalencia de esta patología en el sexo femenino, en función de la edad en los varones, su desarrollo se ve más influenciado por factores genéticos y congénitos que por la edad (May et al., 2011). Existe un clara prevalencia de esta patología en las mujeres (Hershkovitz et al., 1999; May et al., 2011; Wilczak y Mulhern, 2012), de manera que en este caso, se encuentra ligado a trastornos hormonales, pre-menopáusicos, menopáusicos y post-

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menopáusicos (May et al., 2011), siendo más frecuente en el periodo post-menopáusico (Campillo, 2001; Wilczak y Mulhern, 2012). Por otro lado, el exceso de producción de andrógenos en los varones, es la causa más probable de su presencia (Hershkovitz et al., 1999; Devriendt et al., 2004; She y Szakacs, 2004; Glab et al., 2006; May et al., 2011). Sin embargo, etiologías como la obesidad, la acromegalia, la diabetes y los trastornos mentales, son también consideradas como causas probables en el desarrollo de esta nosología (Devriendt et al., 2004; She y Szakacs, 2004). Aun así, no hay síntomas clínicos específicos que parezcan ser causantes de la HFI (Devriendt et al., 2004), aunque sí se considera relacionado con las alteraciones del sistema endocrino. (b) Patología occipital En la escama occipital, en la porción suprainiana izquierda, muestra una perforación aproximadamente elipsoidal, de eje mayor horizontal de 10 mm y 8 mm el vertical, cuyo centro dista 16 mm del plano sagital y 52 mm del punto lambda, siendo las depresiones, más o menos troncocónicas, una exocraneal y la otra endocraneal. La cara exocraneal tiene unos diámetros de 23x18 mm y la endocraneal de 15x15 mm. La situación de la perforación no es central, sino inferomedial. Toda la lesión está recubierta de hueso compacto, no se ve el diploe y no tiene aspecto de ser cicatricial (Fig. 7). En la radiografía se observa una imagen muy característica, con una área de menor densidad, prácticamente circular, con un adelgazamiento progresivo que finaliza en el orificio, que es excéntrico, situado en la zona inferomedial. También se ve bien delimitado el surco del seno sagital y en ambos lados, separando la escama suprainiana de las infrainianas, hay una condensación exostósica, que esta dentro de la normalidad y que se relaciona con los senos venosos transversos. Con independencia de la perforación descrita, el resto de la escama occipital muestra una estructura normal (Fig. 8).

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Figura 7. A: Fragmento de la escama occipital vista por el exocráneo, en la que se aprecia el orificio patológico rodeado de una depresión troncocónica, próxima al plano sagital y al inion. B: Imagen vista por el endocráneo. C: Detalle de la lesión vista por el exocráneo. D: Detalle de la lesión vista por el endocráneo.

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Figura 8. A: Radiografía del occipital que muestra con nitidez el adelgazamiento progresivo del hueso y como el orificio no está en el centro del área lesional, sino en las proximidades del endinión. Se visualiza bien el surco del seno venoso sagital suprainiano y una separación exostósica (cresta marginal), situada entre la porción suprainiana y la infrainiana de la escama, que con toda seguridad coincidía con los senos venosos transversos. B: Esquema de la escama occipital, en vista exo y endocraneal, que muestra la situación de la lesión occipital izquierda.

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Figura 9. Cara endocraneal del hueso frontal procedente de la Cova de Les Calaveres (Alcoi, Alicante) con un aneurisma arteriovenoso (Campillo, 1994).

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Figura 10. A: Cráneo de la Edad del Bronce de Algaiarens (Menorca) con la impronta de un tumor “en reloj de arena”, probablemente un quiste dermoide (Campillo, 1994). B: Detalle de la lesión vista por su cara interna.

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Figura 11. A: Cráneo de época Moderna de Sant Benet de Bages (Barcelona) con una lesión en el frontal compatible con un tumor “en reloj de arena”, probablemente un quiste epidermoide (García-Guixé, 2009). B: Detalle de la cara exocraneal del quiste dermoide.

Figura 12. Esquema de un quiste en “reloj de arena” (dibujo de Mª Antonia Grau). Extraído de García-Guixé (2009).

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Figura 13. A: Esquema de un cráneo, con la hoz meníngea, gruesa y fibrosa, que separa ambos lóbulos cerebrales y el ángulo que forma, teniendo como bisectriz el seno recto, la tienda del cerebelo, algo menos resistente que la hoz. Estas estructuras, justifican que la expansión del tumor solamente afectara al lóbulo occipital izquierdo (silueta en rojo), respetando las estructura de línea media, salvo que su volumen llegase a ser enorme. B: Esquema en que hemos marcado la probable expansión del tumor, de mayor volumen en el endocráneo. Las flechas negras (↓) intratumorales muestran el sentido de la expansión y las blancas ( ) la compresión del lóbulo occipital cerebral y el colapso del asta del ventrículo lateral izquierdo.

(c) Diagnóstico diferencial Sólo nos referiremos al tumor craneal en “reloj de arena”, pues consideramos que las restantes lesiones, la hiperóstosis craneal, la fractura de cúbito y la patología oral no plantean una problemática diagnóstica. Los tumores epicraneales son frecuentes y muy variados, siendo mucho menos frecuentes los que afectan al endocráneo y se expanden también en el exocráneo, por lo que nos referiremos para el diagnóstico diferencial a los que con más frecuencia suelen hacerlo: quistes dermoides o epidermoides, meningiomas y angiomas y los aneurismas arteriovenosos. Pero también nos referiremos a todos aquellos procesos que perforan el hueso, entre

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los que se encuentran las neoplasias malignas, las trepanaciones, los traumatismos y las osteítis. En general las lesiones osteolíticas del cráneo, son secundarias a procesos neoplásicos malignos o a las osteítis infecciones, sin embargo las afecciones originadas por las neoplasias malignas, por lo general, destruyen el hueso de forma irregular y casi siempre sin realizar ninguna reacción osteogénica dejando al descubierto el diploe, y son con mucha frecuencia son múltiples (Campillo, 2001, 2007). Las osteítis suelen dar lugar a una osteolisis y llegan a perforar el cráneo, pudiendo guardar cierto parecido con algunas neoplasias malignas, pero suelen estar acompañadas de una reacción ósea condensante o exostosante, más acusada en las crónicas y en las que curan, dejando siempre una reacción cicatricial (Campillo, 1995, 2001). Las trepanaciones completas realizadas con la técnica del barrenado y seguidas de supervivencia dejan una comunicación a través del hueso, pero siempre el orificio es más amplio en el exocráneo que en el endocráneo (Campillo, 2001) y no presenta una depresión troncocónica en su cara endocraneal. Además, en las radiografías se observa condensación ósea alrededor del área de trepanación. Los traumatismos con pérdida de sustancia ósea seguidos de supervivencia pueden originar una perforación que comunique el endocráneo con el exocráneo, pero originan orificios menos regulares y las lesiones endocraneales suelen ser de mayores dimensiones que las exocraneales y a menudo quedan restos de la tabla interna desprendida hacia el endocráneo (Campillo, 2001). Entre las neoplasias benignas, los meningiomas, que suelen predominar en las mujeres en la proporción de 1 a 2 ó 3, cuando son endo-exocraneales suelen originar perforaciones muy irregulares, o incluso, se expanden a ambos lados del hueso sin originar una perforación, pero suelen tener unas localizaciones preferentes en determinados lugares del cráneo entre los que no se encuentra la fosa cerebral. Generalmente se observa un aumento de la vascularización meníngea (de los surcos vasculares) y predominan en las mujeres. Son mucho más frecuentes las alteraciones osteogénicas que las osteolíticas, cuya morfología difiere con las del caso en estudio (Campillo, 1991, 1998; Cuesta et

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al., 2002). Los meningoceles suelen situarse a nivel de las suturas craneales, sobretodo en las fontanelas (Campillo, 1998; Cuesta et al., 2002). Los sinus pericranii son malformaciones venosas que intercomunican una vena o seno venoso intracraneal con el sistema venoso exocraneal, que originan tumoraciones blandas cuyo volumen se modifica con las variaciones de la presión endocraneal, pero no suelen fraguar una imagen infundibular (Cuesta et al., 2002). Los angiomas o aneurismas arteriovenosos (Fig. 9) que afectan la bóveda craneal, pueden perforarla, aunque no es frecuente, pero siempre dejan huella de los vasos que forman su núcleo, difiriendo mucho su morfología de la que presentamos en este caso (Campillo, 1994, 1998; Cuesta et al., 2002). En realidad los quistes dermoides y epidermoides son los que ofrecen lesiones más parecidas a las del caso que exponemos. Pueden afectar solo a una cara, generalmente la externa, pero con mucha frecuencia la perforan, pudiendo originar un tumor en “reloj de arena”, con expansión tumoral hacia el endocráneo y al exocráneo. Son de morfología troncocónica algo irregular en ambos lados, muy típica de los quistes epidermoides, como es el caso que nos ocupa y de los que hay experiencia como son los casos del cráneo menorquín de la Edad de Bronce LP52 (Campillo, 1977, 1994) (Fig. 10), el cráneo de la Covacha Capurri de la ciudad valenciana de Oliva (Cuesta et al., 2002), o los cráneos de Sant Benet de Bages de Barcelona (García-Guixé, 2009) (Fig. 11) y coincide con la bibliografía consultada (Ley-Gracia y Ley, 1957; Dahlin, 1980; Youmans, 1990). Por tanto sería el único tumor benigno compatible con nuestro caso. (d) Patognomía Estos tumores son congénitos, de carácter benigno y de crecimiento muy lento, y en este caso pudo llegar a ser muy voluminoso, de menor volumen en el exocráneo, por la resistencia del cuero cabelludo, siendo mucho más voluminoso en el endocráneo, dada la menor consistencia del tejido cerebral, dando lugar a una importante compresión del lóbulo occipital izquierdo (Fig. 12). La situación de esta lesión es importante, para hacer una evaluación hipotética de las alteraciones neurológicas que pudo sufrir este individuo, basándonos en varios factores: su edad y la situación de la lesión. El tumor, por su localización, se vería obligado a

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expandirse hacia adelante, frenado en su cara interna por la hoz del cerebro y por debajo por la tienda del cerebelo, comprimiendo así el área calcarina y probablemente la porción posterior del ventrículo lateral izquierdo, sin bloquear la circulación del líquido cefalorraquídeo, bloqueo que habría dado lugar a una hidrocefalia interna y a un síndrome grave de hipertensión endocraneal. Sin embargo, la compresión del área calcarina, que seguramente se asociaría a complicaciones vasculares isquémicas, dieron lugar a una hemianopsia que afectó a las hemirretinas izquierdas y por tanto al hemicampo visual derecho. Ello coincide con la sintomatología clínica en lo que afecta a nivel orbitario y frontal, no pudiendo ocasionar exoftalmia en esta localización (Alberione et al., 2007) (Fig. 13). Dado su volumen podría haber sido la causa de la muerte de este sujeto, pues a nivel del endocráneo, pudo haber comprimido las estructuras encefálicas y llegar a ser letal, aunque no es seguro (Fig. 14).

Figura 14. Esquema hipotético de la lesión tumoral exocraneana.

Por otro lado, teniendo en cuenta la época en que vivió, siglos XIIXIII, en que se practicaba la cirugía, excluimos esta posibilidad pues

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no apreciamos ningún signo que nos sugiera una intervención, a pesar de que existía un alto conocimiento de la medicina y cirugía árabe.

CONCLUSIONES Por todo lo mencionado anteriormente podemos concluir que el diagnóstico paleopatológico que presenta el individuo 7 de la necrópolis islámica de L’Horta del Pont (Ibi, Alicante), varón de 3545 años, es: • Además de diversas patologías orales y de una fractura del tercio distal del cúbito izquierdo seguida de supervivencia. • A nivel del neurocráneo se han documentado dos patologías. Una de ellas afecta al lóbulo endocraneal derecho donde se evidencia una hiperostosis frontal interna unilateral. • La otra patología neurocraneal se localiza en la escama occipital izquierda, compatible con un tumor benigno, a nuestro entender, un quiste dermoide en reloj de arena, con expansión endocraneal, que por compresión del área calcarina, a nivel del lóbulo occipital izquierdo, dio lugar a una hemianopsia del campo visual derecho. • No se puede establecer una correlación con las lesiones orales e ignoramos la causa de la muerte, aunque no podemos excluir, dada la prolongada supervivencia del individuo, que llegara a ser el tumor a alcanzar un volumen letal, ya que se trata de un tumor benigno de lento crecimiento. No se observan signos de que se hubiese intentado la extirpación de la tumoración exocraneal, a pesar de que en el siglo XIV, se consideraba que la medicina y la cirugía árabe era buena y, seguramente, se desestimó esta opción, ya que la tumoración subcutánea no debía causar dolor.

Agradecimientos Al Servicio de Radiología de la Clínica Vistahermosa de Alicante y en especial a la responsable del mismo, la Dra. Marta Manero, y a los Drs. Deborah Acosta y Eduardo Torres.

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